胃肠道蛙粪霉病致类结肠癌表现1例



胃肠道蛙粪霉病致类结肠癌表现1例

美国的Ilyas医师在BMCResNotes杂志上报导了1例侵袭性蛙粪霉病(basidiobolomycosis)致使的阻塞性直肠和盲肠肿块。此文增加了人们对胃肠道蛙粪霉病(GIB)的认识,这是一种很严重的疾病,但却可以完全治愈。

病例介绍患者,男,56岁,高加索人,2型糖尿病史。主诉下腹部肠蠕动频度增加3个月,直肠区域疼痛1个月、急性尿潴留,偶有盗汗和自觉发热5个月。社区医师未能明确其症状病因。救治时患者无发热,血液动力学稳定。体检显示右下腹压痛,无腹膜刺激症状。直肠指诊疼痛,沿直肠前壁可触及硬的结节性肿块。实验室检查显示白细胞增多、中性粒细胞和嗜酸细胞比例增高。腹部及盆腔CT和MRI检查:直肠和乙状结肠约16cm长区域肠腔明显变窄,肠周缘增厚(图1)。伤害向前延伸入精囊和前列腺,向后延伸入骶前区域。另外一处炎症伤害位于盲肠周围,长约6cm,肠系膜和阑尾继发炎性改变。后腹膜淋巴结包括髂外、髂总和主动脉周围淋巴结明显肿大。

图I示医治前盲肠和直肠增厚

患者在南亚利桑那州居住28年,专业为考古和地质学,既往常常前往中东包括约旦和以色列。出现症状前1个月在其住宅内安装了洒水器。2年前曾接受过结肠镜检,显示有乙状结肠憩室炎。

内镜检查显示充血性肠周缘伤害,从肛缘直至肛近端27cm(图2),病理组织活检可见明显的粘膜内嗜酸细胞浸润,无肥大细胞增多,未做出特异诊断。重复内镜检查及活检,无其它有价值发现。

图2.内镜检查示直肠乙状结肠区域充血性的易破碎伤害

CT引导活检从盲肠、直肠及乙状结肠处伤害取得更多标本,病理结果为肉芽组织构成的严重的急性炎症和纤维化,并有Grocott乌托洛品银染(GMS)证实真菌存在。染色上真菌的形态学与蛙粪霉一致(图3)。未发现恶性疾病表现。

图3.巴氏染色直肠肿块细针抽吸的细胞,箭头处示宽的非孤立的真菌,由周边急性炎症包绕

口服伊曲康唑(mg2次/日)医治,疼痛、便频和尿潴留症状明显改良。抗真菌医治延续1年,并定期进行临床和影象学评估。没有相应指南规定医治的持续时间和医治反应监测时间,该患每3个月接受一次MRI检查评估抗真菌医治反应。患者症状延续改良,12个月后盆腔MRI显示伤害接近完全减缓(图4)。

图I示1年抗真菌医治后盲肠和直肠的增厚周缘接近完全减缓

讨论非恶性侵袭性结直肠肿物很少见,95%以上的侵袭性结直肠肿物都是腺癌。结直肠伤害的非典型表现包括鳞癌、类癌、赘瘤和淋巴瘤。排除癌症、赘瘤和淋巴瘤及其它可能缘由,应斟酌GIB可能。评估患者小肠、结直肠来源不清的肿块时应列入鉴别诊断,流行病区如美国的西南地区要特别注意。蛙粪霉病由蛙粪霉菌引发,属于腐生真菌,接合菌纲虫霉目,世界各地都可存在。

蛙粪霉病感染的临床表现为皮表和皮下伤害,具体表现为肢体、躯干和臀部的硬质伤害。该菌的感染主要是由小伤口或昆虫叮咬而至,无意识的摄取真菌污染的土壤、水果或蔬菜是GIB的常规感染途径。生活在热带和亚热带地区是明确的风险因素,但还没有鉴定出GIB本身的风险因素。蛙粪霉病可能更好发生于男性,由于热带地区的男性更容易沉迷于户外活动。

Vikram等发表的文章中描写了过去30年里的44例GIB,患者主要来自亚利桑那州和沙特阿拉伯。患者大多是因发展缓慢的非特异性症状和体征而行CT和内镜检查,诊断为腹部包块。患者均无潜伏严重疾病、免疫功能正常的男性。常规实验室检查显示外周血嗜酸细胞增多,诊断通过组织标本培养得到证实。GIB可以累及结肠(82%)、小肠(36%)和肝、胆囊(30%)。84%的患者接受了手术切除肿块,并给予抗真菌医治。自年,亚利桑那州共有17例GIB报告,2例来自犹他州和佛罗里达州。研究显示GIB的潜伏风险因素包括亚利桑那州较长时间居住史、消化性溃疡病医治史、糖尿病、户外活动如园艺等。SaudAlShanafey报告了9例儿童GIB,伤害位置包括左结肠受累11%、右结肠受累33%、肝受累78%,弥漫性腹部疾病22%。结肠受累GIB患儿接受了右或左半结肠切除。肝伤害患者接受了部份肝切除。1例患儿肝脏多发小伤害,抗真菌药物医治成功。89%是男患儿,诊断GIB的中位时间为4个月。临床表现通常包括腹部隐痛、发热、排便习惯改变、体重减轻和可触及的腹部包块。检查显示患者白细胞增高、嗜酸细胞增高、ESR和CRP增高。2例弥漫性腹部疾病患者虽然接受了医治,终究仍死亡。所有生存的患者均接受了长时间的抗真菌医治。GIB的医治依赖临床表现。表现为肠梗阻的患者需要紧急手术以减缓阻塞症状,亚急性至慢性表现可以择期处理。虽然SaudAlShanafey等提出初期手术干预GIB可以避免并发症和死亡,但手术可能并不是必须的,特别在临床表现并不是很紧急的情况下。单独抗真菌医治可以充分去除伤害。如需手术,则手术要尽可能保存肠道的正常功能和胆道连续性,有报导显示手术可以改良药物的医治反应。推荐术后要密切随访,确保疾病已去除。随访期间的检查需根据临床表现和伤害位置进行调剂。盲肠、升结肠和直肠乙状结肠区域伤害对医治反应可采用腹部和盆腔MRI进行评估。医治的持续时间还没有统一,大部分患者抗真菌医治延续6个月到1年。Vikram等报告根据症状改良情况可以在医治后3个月停止医治。诊断蛙粪霉病需要组织培养蛙粪霉菌,但是也可以根据组织病理学做出经验性诊断。显微镜下该菌特点包括较少的、厚或薄壁的多形性菌丝,由嗜酸性物资环绕,称作「袖套状环绕」。蛙粪霉病抗真菌医治的药物变化较大,经验性医治可以从伊曲康唑或伏立康唑开始,但需要确认检查以确保疗效。Taghipour等报告了1例GIB因脓毒性休克和呼吸衰竭死亡,即便改患者已诊断明确并进行了伊曲康唑及两性霉素B医治。监测医治反应可以采取CT或MRI,但没有明确的监测时间,推荐监测时间应根据各地和专家的经验进行。

总之,GIB是罕见的侵袭性真菌感染,可累及胃肠道和肝脏。初期诊断和恰当医治,可治愈该病也可避免手术。如果GIB伴随肠梗阻,则需手术。了解GIB对初期诊断该病可减少因诊断不及时造成的死亡和并发症。

来源:丁香园









































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